Abstract
We describe here a rare case of association of imperforate anus with transverse colon
atresia in a male neonate. Preoperative X-ray studies demonstrated: a) a distended
loop in the epigastrium with fluid levels on plain A/P upright radiography, b) absence
of pelvic intestinal gas on the invertogram 16 hours later. A three-stage operative
approach was undertaken comprising resection of the atretic loop and colostomy, posterior
sagittal anorectoplasty a few months later, and finally closure of the colostomy.
The postoperative outcome was good. The association of these anomalies should be kept
in mind in neonates with anal atresia and abdominal distention.
Résumé
Nous présentons un rare cas d'association d'une imperforation anale et d'une atrésie
du côlon transverse chez un garçon nouveau-né. Les radiographies préopératoires montraient:
a) une anse distendue épigastrique avec des niveaux liquidiens sur la radiographie
de face en position verticalisée et b) une absence de gaz intestinaux au niveau du
bassin sur l'invertographie prise seize heures plus tard. Une intervention à trois
temps était réalisée comportant dans un premier temps une résection de l'anse atrésique
et une colostomie, suivie à trois mois d'une anorectoplastie sagittale postérieure
et un troisième temps pour la fermeture de la colostomie. Le résultat était excellent.
L'association d'anomalies coliques est à rechercher chez les nouveau-nés présentant
une atrésie anale et une distension abdominale.
Resumen
El objetivo de esta presentación es describir un caso raro de asociación de ano imperforado
con atresia del colon transverso en un recién nacido varón. Los estudios radiológicos
preoperatorios demostraron a) un asa distendida en epigastrio con niveles líquidos
en la radiografía simple de abdomen, b) ausencia de gas pélvico en el invertograma
a las 16 horas de vida. Se operó en tres tiempos incluyendo la resección del asa atrésica
y una colostomía, una ano-rectoplastia sagital posterior algunos meses más tarde y
finalmente el cierre de la colostomía. El resultado postoperatorio fue bueno. La asociación
de estas anomalías debe ser recordada ante recién nacidos con atresia anal y distensión
abdominal.
Zusammenfassung
Ziel des vorliegenden Fallberichts ist es, auf die sehr ungewöhnliche Kombination
einer anorektalen Agenesie mit einer gleichzeitigen Atresie des Colon transversum
aufmerksam zu machen.
Bei einem männlichen Neugeborenen zeigten die präoperativen Röntgenuntersuchungen
einerseits eine deszendierte Darmschlinge im Bereich des Epigastriums mit Flüssigkeitsspiegeln
in der a.-p.-Aufnahme in aufrechter Position, andererseits bei einem Invertogramm
16 Stunden nach der Geburt das Fehlen von Luft im kleinen Becken. Es wurde ein dreizeitiges
operatives Verfahren durchgeführt mit Resektion der Atresie des Querkolons und Kolostomie
sowie eine posteriore sagittale Anorektoplastik einige Monate später. Schließlich
wurde die Kolostomie verschlossen. Postoperativ ergaben sich keine Besonderheiten.
Der Fallbericht wird vorgestellt, um an diese sehr seltene Kombination von Atresien
zu erinnern, an die bei der erwähnten atypischen Luftverteilung im Rahmen der Röntgenaufnahme
gedacht werden muss.
Key words
Imperforate anus - colonic atresia
Mots-clés
Imperforation anale - atrésie colique
Palabras clave
Ano imperforado - atresia del colon
Schlüsselwörter
Anorektale Agenesie - simultane Atresie des Querkolons
References
- 1
Abrams J S.
Experimental intestinal atresia.
Surgery.
1968;
64
185-191
- 2
Aluwihare A P.
Imperforate anus with colonic atresia.
Ceylon Med J.
1974;
19
188-191
- 3
Barnard C N, Louw J H.
The genesis of intestinal atresia.
Minn Med.
1956;
39
745
- 4
Boles E T, Vassy L E, Ralston M.
Atresia of the colon.
J Pediatr Surg.
1976;
11
69-75
- 5
Boocock G R, Donnai D.
Anorectal malformation: familial aspects and associated anomalies.
Arch Dis Child.
1987;
62
576-579
- 6
Ein S H.
Imperforate anus (anal agenesis) with rectal and sigmoid atresias in a newborn.
Pediatr Surg Int.
1997;
12
449-451
- 7
Garcia Vazquez A, Cano Novillo, Portela Casalod E. et al .
Congenital colonic stenosis.
An Esp Pediatr.
2002;
56
258-260
- 8
Heinen F L, Prieto F.
Rectovestibular fistula associated with colonic atresia.
J Pediatr Surg.
1987;
22
1021-1022
- 9
Hemminki K, Kyyrönen P.
Gastrointestinal atresias and borreliosis.
Lancet.
1989;
17
1395
- 10
Hitchcock R, Birthtistle K, Carrington D. et al .
Colonic atresia and spinal cord atrophy associated with a case of fetal varicella
syndrome.
J Pediatr Surg.
1995;
30
1344-1347
- 11
Menardi G.
Congenital colonic atresias.
Z Kinderchir.
1987;
42
31-35
- 12
Nitta K, Iwafuchi M. et al .
A case of congenital colonic atresia associated with atresia ani.
J Pediatr Surg.
1987;
22
1025-1026
- 13 Oldham K T.
Atresia, stenosis and other obstructions of the colon. O'Neil JI, Rowe MI, Grosfeld JL, Fonkalstud EW, Coran AG Pediatric Surgery. Vol.
2. 5th ed. Chicago; Mosby 1998: 1361-1368
- 14
Powell R W, Raffensperger J G.
Congenital colonic atresia.
J Pediatr Surg.
1982;
17
166-170
- 15
Puri P, Fujimoto T.
New observations on the pathogenesis of multiple intestinal atresias.
J Pediatr Surg.
1988;
23
221-225
- 16
Seo T, Ando H, Watanabe Y. et al .
Colonic atresia and Hirschsprung's disease: importance of histologic examination of
the distal bowel.
J Pediatr Surg.
2002;
37
19
- 17 Skandalakis J E, Gray S W, Ricketts R.
The colon and rectum. Skandalakis JE, Gray SW. Embryology for Surgeons The Embryological Basis for the
Treatment of Congenital Anomalies. 2nd ed. Baltimore; Williams and Wilkins 1994: 242-281
- 18 Smith E D.
Incidence, frequency of types and etiology of anorectal malformations. Stephens FD, Smith ED. Anorectal Malformations in Children: Update 1988. New York;
Liss 1988: 231-246
- 19
Szavay P O, Schliephake H, Hubert O, Gluer S.
Colon atresia, facial hemiaplasia and anophthalmia: a case report.
J Pediatr Surg.
2002;
37
1498-1500
- 20
Watts A C, Sabharwal A J, MacKinlay G A, Munro F D.
Congenital colonic atresia: should primary anastomosis always be the goal?.
Pediatr Surg Int.
2003;
19
14-17
- 21
Webb C H, Wangesteen O H.
Congenital intestinal atresia.
Am J Dis Child.
1931;
41
262-264
Prof. A. S. Petropoulos
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