Heterotopic Rectal Gastric Mucosa: A Rare Cause of Lower Gastrointestinal Bleeding in Children

Abstract

The authors report a very unusual case of intermittent and painful rectal bleeding occurring in a two-year-old female. At proctosigmoidoscopy, a bluish mucosal fold was found in the rectal ampulla. Histological examination showed the presence of heterotopic gastric mucosa islands intermingled with normal rectal mucosa. Surgical transanal excision of the lesion was undertaken due to the persistence of rectal bleeding with anemia, notwithstanding a three-month course of pharmacological therapy with a proton pump inhibitor. At a one-year follow-up, the child is well and symptom-free. The international pediatric literature was reviewed.

Hétérotopie gastrique dans la muqueuse rectale une cause rare d'hémorragie basse chez l'enfant

Les auteurs rapportent une très inhabituelle cause de saignements intermittents rectaux survenant chez une fille de 2 ans. Lors d'une procto-sigmoïdoscopie, un repli muqueux était retrouvé au niveau de l'ampoule rectale. L'étude histologique montrait la présence d'une hétérotopie de muqueuse gastrique avec des zones de muqueuses rectales normales. La chirurgie trans-anale pour exciser cette lésion a été réalisée devant la persistance des hémorragies rectales avec anémie ne réagissant pas après 3 mois de traitement par un inhibiteur de la pompe à protons. Après un mois de suivi, l'enfant est bien et sans symptôme. La littérature pédiatrique internationale a été revue.

Mucosa gástrica heterotópica rectal: una causa rara de hemorragia gastrointestinal baja en niños. Presentación de un caso y revisión de la literatura

Los autores presentan un caso muy raro de hemorragia rectal intermitente y dolorosa en una niña de 2 años. En la proctosigmoidoscopia se encontró un pliegue mucoso violáceo en la ampolla rectal. El examen histológico mostró la presencia de mucosa gástrica heterotópica alternada con mucosa rectal normal. Se llevó a cabo la extirpación quirúrgica transanal de la lesión debido a la persistencia de la hemorragia rectal con anemia tras 3 meses de tratamiento con inhibidores de la bomba de protones. Un año más tarde la niña estaba sin síntomas. Se revisa la literatura pediátrica internacional.

Heterotope Magenmukosa: Eine seltene Ursache von Blutungen des unteren Gastrointestinaltrakts. Fallbericht und Überblick über die Literatur

Es wird ein Fall einer sehr ungewöhnlichen, schmerzhaften intermittierenden, rektalen Blutung bei einem 2 Jahre alten Mädchen vorgestellt. Bei der Proktosigmoidoskopie fand sich eine bläuliche Schleimhautfalte in der rektalen Ampulle. Die histologische Untersuchung der Schleimhaut ergab ektopes Magengewebe mit dazwischen gelegener, normaler rektaler Schleimhaut. Eine transanale Exzision des Bezirkes wurde vorgenommen, nachdem es zu rezidivierenden Blutungen ungeachtet einer dreimonatigen Therapie mit einem Protonenpumpeninhibitor gekommen war. Im Nachuntersuchungszeitraum von einem Jahr ist das Kind jetzt beschwerde- und symptomfrei. Die entsprechende pädiatrische Literatur wird vorgestellt.

Key words

heterotopic gastric mucosa - obscure rectal bleeding - technetium‐99m scan

Mots-clés

hétérotopie de muqueuse gastrique - hémorragie rectale - scintigraphie au technetium 99

Palabras clave

mucosa gástrica heterotópica - hemorragia rectal - gammagrafía con tecnecio 99m

Schlüsselwörter

heterotope Magenschleimhaut - rektale Blutung - Technetium 99 m Scan - Protonenpumpeninhibitor

References

• 1 Aubrey D A. Gastric heterotopia in the vermiform appendix.  Arch Surg. 1970;  101 628-629
• 2 Carlei F, Pietroletti R, Lamanto D. Heterotopic gastric mucosa of the rectum characterization of endocrine and mucin producing cells by immunohistochemistry and lectin histochemistry.  Dis Colon Rectum. 1989;  32 159-164
• 3 Cox R W. A case of gastric heterotopia in the rectum.  J Pathol Bact. 1962;  84 427-428
• 4 Cserni G. Proliferative epithelial changes in ectopic gastric mucosa of Meckel diverticula.  Pathol Oncol Res. 1998;  4 130-134
• 5 De Angelis P, Trecca A, Francalaci P, Torroni F, Federici di Abriola G, Papadatou B, Ciofetta G C, Dall'Oglio L. Heterotopic gastric mucosa of the rectum.  Endoscopy. 2004;  36 927
• 6 Devereaux C E, Devereaux R G. Heterotopic gastric mucosa of the rectum with a review of the literature.  J Clin Gastroenterol. 1994;  19 41-45
• 7 Drennen K C. Heterotopic GI mucosa of the oral cavity.  Otol Head Neck Surg. 1998;  118 99-101
• 8 Edouard A, Jouannelle A, Amar A. Heterotopie de muqueuse gastric dans le rectum avec ulceration.  Gastroenterol Clin Biol. 1983;  7 39-42
• 9 Ewell G H, Jackson R H. Aberrant gastric mucosa in the rectum with ulceration and hemorrhage.  Wis Med J. 1939;  38 641-643
• 10 Janneck C. Anal bleeding caused by tubular rectal duplication with ectopic gastric mucosa.  Z Kinderchir. 1988;  43 353-354
• 11 Jordon P T, Mazzeo R J, Soidere M H. Heterotopic gastric mucosa of the rectum.  Arch Surg. 1983;  118 878-890
• 12 Kalani B P, Vaezzadeh M K, Sieber V K. Gastric heterotopia in rectum complicated by rectovesical fistula.  Dig Dis Sci. 1983;  28 378-380
• 13 Kestemberg A, Marino G, de Lima E, Garcia F T, Carrascal E, Arredondo J L. Gastric heterotopic mucosa in the rectum with helicobacter pylori-like organisms: a rare cause of rectal bleeding.  Int J Colorect Dis. 1993;  8 9-12
• 14 Kong M S, Huang S C, Tzen K Y, Lin J N. Repeated technetium-99m pertechnetate scannig for children with obscure gastrointestinal bleeding.  J Pediatr Gastroenterol Nutr. 1994;  18 284-287
• 15 Lord P H, Tribe C R. Gastric tissue in the rectum.  Lancet. 1970;  1 566-567
• 16 Marines M C, Posselt H G, Waag K L. Ectopic gastric mucosa in the rectum: a rare cause of rectal bleeding in children.  J Pediatr Gastroenterol Nutr. 1988;  7 293-297
• 17 Menchaca Marines M C, Posselt H G, Waag K L. Ectopic gastric mucosa in rectum: a rare cause of rectal bleeding in children.  J Pediatr Gastroenterol Nutr. 1988;  7 293-297
• 18 Murray F E, Lombard M, Dervan P. Bleeding from multifocal heterotopic gastric mucosa in the colon controlled by an H2 antagonist.  Gut. 1988;  29 848-851
• 19 Nigro N D, Hiratzka T. Aberrant gastric mucosa in the rectum.  Dis Colon Rectum. 1961;  4 275
• 20 Parkash S, Veliath A J, Chadrasckaran V. Ectopic gastric mucosa in duplication of the rectum presenting as a perineal fistula.  Dis Colon Rectum. 1982;  25 225-226
• 21 Picard E J, Picard J J, Jorissen J, Jardon M. Heterotopic gastric mucosa in the epiglottis and rectum.  Dig Dis Sci. 1978;  23 217-221
• 22 Pistoia M A, Guadagni S, Ventura T. Gastric heterotopia of the rectum.  Endoscopy. 1986;  18 34
• 23 Rutter D RP, Ridel R H. The solitary ulcer syndrome of the rectum.  Gastroenterol. 1975;  4 505-530
• 24 Sabater M V, Martorell C M. Anal polypoid tumor formation as the form of presentation of rectal gastric heterotopia.  Revista Espanola de Enfermedades Digestivas. 1992;  82 56-58
• 25 Schwarzenberg S I, Whitington P F. Rectal gastric mucosa heterotopia as a cause of hematochezia in an infant.  Dig Dis Sci. 1983;  28 470-472
• 26 Sfakianakis G N, Haase G M. Abdominal scintigraphy for ectopic gastric mucosa: a retrospective analysis of 143 studies.  AJR. 1982;  138 7-12
• 27 Steele S R, Mullentix P S, Martin M J, Ormseth E, Graham J, Place R J. Heterotopic gastric mucosa of the anus: a case report and review of the literature.  Am Surg. 2004;  70 715-719
• 28 Srinivasan R, Loewenstine H, Mayle J E. Sessile polypoid gastric heterotopia of rectum. A report of two cases and review of the literature.  Arch Pathol Lab Med. 1999;  123 222-224
• 29 Stockman J M, Young V T, Jenkins A L. Duplication of the rectum containing gastric mucosa.  JAMA. 1960;  173 1223-1225
• 30 Sugarman G I, Weitzan J J, Isaacs Jr H, Beck D B. Rectal bleeding from gastric tissue in the rectum.  Lancet. 1970;  1 251
• 31 Thompson R J, Charlton F G, Jaffray B. Acid-secreting rectal duplication cyst with associated peptic ulcer eroding through anal sphincters.  J Pediatr Surg. 2002;  37 E11-E37
• 32 Wiersma R, Hadley G P, Govender D, Grant H W. Rectal gastric heterotopia in infancy.  J Pediatr Surg. 2002;  37 1481-1482
• 33 Wolff M. Heterotopic gastric epithelium in the rectum: a report of three new cases and review of 87 cases of gastric heterotopia in the alimentary canal.  Am J Clin Pathol. 1971;  55 604-616