Abstract
We report on the case of an 8-month-old baby with blue rubber bleb nevus syndrome
(BRBNS) presenting with recurrent bleeding from multiple haemangiomas in the colon
and rectum. Treatment with Argon plasma coagulation resulted in long-term success.
Our case is unique in that 1) it is the first documented case treated by argon plasma
coagulation; 2) it is only the second case in the world literature with involvement
of the genital tract; 3) it is the youngest patient treated endoscopically to date;
4) it is the endoscopically treated case with the longest follow-up; 5) it represents
the second case of BRBNS reported from this part of the world; and 6) it expands the
spectrum of mucosal lesions amenable to this new form of treatment. Argon plasma coagulation
is a simple, inexpensive and effective treatment for selected lesions in BRBNS.
Résumé
Nous rapportons le cas d'un bébé de 8 mois avec un syndrome du «Blue Rubber Bleb Nevus»
(BRBNS) se présentant avec des épisodes récidivant d'hémorragie et de multiples hémangiomes
du côlon et du rectum. Le traitement avec coagulation sous Argon a été un succès.
Notre cas est unique dans le fait que 1) c'est le premier cas documenté et traité
par coagulation sous argon, 2) c'est le second cas dans la littérature mondiale avec
participation du tract génital, 3) c'est le plus jeune patient traité endoscopiquement,
4) c'est le patient traité endoscopiquement avec le plus long suivi, 5) il représente
le 6 ème cas de BRBNS rapporté dans cette partie du monde, et 6) il élargi le spectre des
lésions muqueuse traitables par cette nouvelle forme de traitement. La coagulation
sous Argon est un traitement simple, peu coûteuse et efficace pour les lésions dans
le BRBNS.
Resumen
Presentamos el caso de una niña de 8 meses con Síndrome de Blue Rubber Bleb Nevus
(BRBNS) que se presentó con hemorragia recurrente a través de múltiples hemangiomas
en el colon y en el recto. El tratamiento con coagulación con argón produjo un éxito
a largo plazo. Nuestro caso es único en 1), que es el primer caso documentado tratado
con argon, 2) que es el segundo caso en la literatura que afecta al tracto genital,
3) que es el paciente más joven tratado endoscópicamente 4) que es el paciente endoscópicamente
con mayor seguimiento, 5) que representa el segundo caso de BRBNS publicado en esta
región del mundo y 6) que expande el espectro de las lesiones mucosas que pueden ser
tratadas de esta forma. La coagulación con plasma de argon es simple, barata y efectiva
para el tratamiento de ciertas lesiones de BRBNS.
Zusammenfassung
Es wird der Fall eines 8 Monate alten Säuglings mit einem Blue-Rubber-Bleb-Naevus
Syndrom (BRBNS) und rezidivierenden Blutungen aus den multiplen Hämangiomen im Kolon
und Rektum vorgestellt. Die Behandlung erfolgte mit einem Argonplasmalaser und führte
zu einem Langzeiterfolg.
Der vorliegende Fall ist einzigartig, sowohl was die Behandlung mit der Plasmaargonkoagulation
anbelangt, wie auch im Hinblick auf die Dokumentation. Zudem ist es der zweite Fall
in der Weltliteratur, bei dem auch die Genitalien betroffen sind. Schließlich handelt
es sich um den jüngsten Patienten in der Literatur, der endoskopisch behandelt werden
konnte. Auch die Ausdehnung der Schleimhautläsionen ist ungewöhnlich, ebenso wie die
lange Nachuntersuchungsdauer.
Schlussfolgerungen
Die Argonplasmakoagulation ist eine einfache, billige, effektive Behandlung des Blue-Rubber-Bleb-Nävus-Syndromes.
Key words
Blue rubber bleb nevus syndrome - argon plasma coagulation
Mots-clés
Syndrome de «blue rubber bleb nevus» - coagulation sous argon
Palabras clave
Blue rubber bleb nevus síndrome - coagulación de plasma de argon
Schlüsselwörter
Blue-Rubber-Bleb-Nävus-Syndrom - Argonplasmalaser
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Prof. MH, FRCS, FRACS, FCSHK, FHKAM W. T. Ng
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