Abstract
We previously described the first successful treatment of deep periocular and, subsequently,
orbital infantile haemangiomas (IH) with topical transcutaneous timolol maleate 0.5%
(TM 0.5%)
alone as the first-line treatment in the acute proliferative phase in infancy.
It is not known whether orbital IH with persistent proptosis in later years, untreated
in infancy, would still
respond to TM 0.5% treatment as well. To our best knowledge, we here present
the first reports of the successful late treatment of persistent orbital IH with topical
timolol maleate 0.5%
applied to the skin overlying the orbital IH in two teenagers. Case 1 was an
11-year-old girl with proptosis measuring 4 mm before and 7 mm after Valsalva manoeuvre
that diminished to 1 mm
after topical treatment. Case 2 was a 10-year-old girl with 2 mm (before) and
4 mm proptosis (after Valsalva) that decreased to 0 mm proptosis with topical treatment.
The time to resolution
was 19 months (case 1) and 13 months (case 2). The treatment dose was 3 drops
of TM 0.5% applied an average of 1.94 (case 1) and two times daily (case 2). In comparison
to proptosis,
resolution of periorbital swelling required less treatment time. There was no
recurrence of either proptosis or periorbital swelling 1 year after stopping treatment
in either case. The
findings indicate that beta-blockers are effective not just in the proliferative
but also in the late involutional phase in older children. No adverse clinical effects
were noted throughout
treatment in either case. The presence of increased proptosis with a Valsalva
manoeuvre predicts a significant persistent vascular compartment in the orbital IH
and may thus serve as a
simple predictive clinical sign of likely treatment success. We recommend that
a trial with this well-tolerated treatment form is considered in persistent cases
of orbital IH, especially in
the presence of enhanced proptosis with a Valsalva manoeuvre.
Zusammenfassung
Wir haben vormals die ersten erfolgreichen Behandlungen von tiefen periorbitalen und
orbitalen infantilen Hämangiomen (IH) mit topischem, transkutan appliziertem Timololmaleat
0,5% (TM
0,5%) während der akuten proliferativen Phase im Säuglingsalter beschrieben.
Es ist nicht bekannt, ob orbitale IH mit persistierender Proptose, die im Säuglingsalter
unbehandelt blieben,
noch nach Jahren ebenfalls auf eine Behandlung mit TM 0,5% ansprechen können.
Unseres Wissens nach stellen wir hier den ersten Bericht über die erfolgreiche Spätbehandlung
von
persistierenden orbitalen IH mit transkutan verabreichtem Timololmaleat 0,5%
bei 2 Teenagern vor. Im Fall 1 handelte es sich um ein 11-jähriges Mädchen mit einer
Proptose von 4 mm vor und
7 mm nach Valsalva-Manöver, die sich nach topischer Behandlung auf 1 mm verringerte.
Im Fall 2 handelte es sich um ein 10-jähriges Mädchen mit einer Proptose von 2 mm
(vorher) und 4 mm (nach
Valsalva), die nach topischer Behandlung auf 0 mm zurückging. Die Zeit bis zur
Rückbildung betrug 19 Monate (Fall 1) und 13 Monate (Fall 2). Die Behandlungsdosis
betrug 3 Tropfen TM 0,5%,
die im Durchschnitt 1,94-mal (Fall 1) bzw. 2-mal täglich (Fall 2) transkutan
aufgetragen wurden. Im Vergleich zur Proptose erforderte das Verschwinden der periorbitalen
Schwellung eine
kürzere Behandlungszeit. Ein Jahr nach Beendigung der Behandlung trat in keinem
der beiden Fälle ein Wiederauftreten der Proptosis oder der periorbitalen Schwellung
auf. Die Ergebnisse
zeigen, dass Betablocker nicht nur in der proliferativen, sondern auch in der
späten Involutionsphase in älteren Kindern wirksam sein können. Bei beiden Kindern
wurden während der Behandlung
keine unerwünschten klinischen Nebenwirkungen festgestellt. Das Vorhandensein
einer verstärkten Proptose nach Valsalva-Manöver spricht für ein signifikantes, persistierendes
Gefäßkompartiment in dem orbitalen IH, dem Zielgewebe der Betablockerbehandlung,
und könnte somit als ein einfaches klinisches Anzeichen für einen wahrscheinlichen
Behandlungserfolg dienen.
Wir empfehlen bei persistierenden Fällen von orbitaler IH, einen Versuch mit
dieser gut vertragenen Behandlungsform in Betracht zu ziehen, insbesondere bei Vorliegen
einer verstärkten
Proptose nach Valsalva-Manöver.
Key words topical beta-blocker - orbital infantile haemangioma - orbital capillary haemangioma
- late treatment - transcutaneous topical timolol
Schlüsselwörter Betablocker - orbitales infantiles Hämangiom - orbitales kapilläres Hämangiom - Spätbehandlung
- transkutane Timololtropfen
