Klin Padiatr 2009; 221(3): 136-140
DOI: 10.1055/s-0029-1220738
Rapid Communication

© Georg Thieme Verlag KG Stuttgart · New York

Survival after an Antiangiogenetic Therapy and Surgery in a Wide Spread Growing Teratoma Originating from a Testicular Mixed Malignant Germ Cell Tumor

Überleben nach antiangiogenetischer und chirurgischer Therapie bei disseminertem Teratom ausgehend von einem gemischt malignen HodentumorG. Calaminus 1 , D. T. Schneider 2 , L. Weissbach 3 , S. Schönberger 4 , V. Okpanyi 4 , I. Leuschner 5 , C. Poremba 6 , U. Göbel 7
  • 1University Muenster, Pediatric Hematology and Oncology, Muenster, Germany
  • 2Klinikum Dortmund gGmbH, Klinik für Kinder- und Jugendmedizin, Dortmund, Germany
  • 3Euromed Clinic, Uology, Fuerth, Germany
  • 4University Children's Hospital Duesseldorf, Paediatric Oncology, Haematology and Clinical Immunology, Duesseldorf, Germany
  • 5Institute for Pathology, University Kiel, Germany
  • 6Center for Histology, Cytoloy and Molecular Diagnostics (CHCMD), Pathology, Trier, Germany
  • 7Heinrich-Heine-Universität Duesseldorf, Germany
Further Information

Publication History

Publication Date:
12 May 2009 (online)

Abstract

Growing teratoma is still an often unsolved problem especially in male with mixed malignant GCTs of the testis or the mediastinum. This specific situation with progressive tumor growth and simultaneous normalization of tumor markers during or after treatment of malignant GCTs with teratomatous elements is judged as a fatal situation if this situation can not be controlled by extensive surgery, as teratoma are not sensible to chemotherapy or irradiation. Here, we report the case history of a 17-year old male patient with a testicular malignant GCT and wide spread lymph node metastases, who developed a rapidly progressive growing teratoma within the lymph node metastases. Within the molecular profile of the tumor we could find a cytogenetic picture typically found in malignant adult GCTs. In view of the bulky abdominal, thoracic and cervical metastases and the uncontrolled tumor progression, the situation was considered incurable. However, following an individual treatment attempt, this patient was treated with a four-agent combination of drugs with antiangiogenetic potential as well as low-dose cyclic chemotherapy. This approach resulted in a sustained disease stabilization followed by extensive surgical resection of the metastases. We therefore would like to highlight this treatment approach in unresectable growing teratoma and would like to stimulate further research and collaboration to come to an optimized treatment suggestion for this group of poor prognostic patients.

Zusammenfassung

„Growing teratoma” ist immer noch ein nicht gelöstes Problem besonders bei jungen Männern mit testikulären oder mediastinalen malignen Keimzelltumoren. Die Konstellation von weiterem Tumorwachstum bei normalisierten Markern während oder nach der Behandlung von gemischten malignen Keimzelltumoren wird häufig als fatal angestuft, wenn eine chirurgische Entfernung nicht möglich ist, da die Tumoren auf Chemotherapie und Bestrahlung nicht ansprechen. Wir berichten hier über einen 17 Jahre alten jungen Mann, der mit einem gemischt malignen Tumor des Hodens und einer ausgedehnten lymphogenen Metastasierung behandelt wurde. Trotz Normalisierung der Tumormarker kam es zu einem schnellen progressvien Wachstum; die Tumorerkrankung wurde als nicht operabel eingestuft. Das zytogenetische Tumorprofil zeigte chromosomale Veränderungen, die für maligne Keimzelltumoren bei Erwachsenen typisch sind. Wir behandelten im Sinne eines individuellen Heilversuchs mit einer antiangiogenetisch wirksamen Medikamentenkombination. Die Behandlung führte zu einer Stabilisierung der Erkrankung mit Wachstumsstopp. Der Patient konnte erfolgreich operiert werden. Wir möchten daher diese Therapie für Patienten mit nicht resezierbaren teratomatösen Keimzelltumoren in die Diskussion bringen. Eine intensive Erforschung dieser Entität auf der Grundlage nationaler und internationaler Kooperationen ist sinnvoll um langfristig optimierte Behandlungsempfehlungen geben zu können.

Literatur

  • 1 Andre F. et al . The growing teratoma syndrome: results of therapy and long term follow-up of 33 patients.  Eur J Cancer. 2000;  36 1389-1394
  • 2 Azizi AA. et al . Vascular-endothelial growthfactor (VEGF) expression and possible response to angiogenesis inhibitor bevacizumab in metastatic alveolar soft part sarcoma.  The Lancet Oncology. 2006;  7 521-523
  • 3 Bartkova J. et al . Deregulation of the RB pathway in human testicular germ cell tumors.  Journal of Pathology. 2003;  200 ((2)) 149-156
  • 4 Chen LT. et al . The growing teratoma syndrome.  Chest. 1990;  98 231-233
  • 5 Einhorn LH. Treatment of testicular cancer . A new and improved model.  J Clin Oncol. 1990;  8 1777-1781
  • 6 Ellis LM. Bevacizumab.  Nat Rev Drug Discov. 2005;  ((Suppl.)) 8-9
  • 7 Fritsch MK. et al . Activation of Wnt/ß-catenin signaling in distinct histologic subtypes of human germ cell tumors.  Ped Dev Pathology. 2006;  9 ((2)) 115-131
  • 8 Göbel U. et al . Pitfalls of clinical registries in pediatric oncology and haematology.  Klin Päd. 2008;  220 ((3)) 129-133
  • 9 Lafay-Cousin L. et al . Weekly vinblastine in pediatric low-grade glioma patients with carboplatin allergic reaction.  Cancer. 2005;  103 ((12)) 2636-2642
  • 10 Logothetis CJ. et al . The growing teratoma syndrome.  Cancer. 1982.15;  50 ((8)) 1629-1635
  • 11 Mego M. et al . Bevacizumab in a growing teratoma syndrome, a case report.  Annals of Oncology. 2007;  18 ((5)) 962-963
  • 12 Ohmann C. Klinische Studien in der Pädiatrie: Herausforderungen und aktuelle Entwicklungen.  Klin Päd. 2008;  220 221-223
  • 13 Oosterhuis JW. et al . Testicular germ-cell tumours in a broader perspective.  Nat Rev Cancer. 2005;  5 ((3)) 210-222
  • 14 Potovsky S. et al . Growing Teratoma Syndrome treated by interferon alpha 2 beta: case report and literature review.  Pediatr Hematol Oncol. 2004;  21 ((1)) 9-16
  • 15 Schmoll HJ. et al . Long-term results of first-line sequential high-dose etoposide, ifosfamide, and cisplatin chemotherapy plus autologous stem cell support for patients with advanced metastatic germ cell cancer: an extended phase I/II study of the German Testicular Cancer Study Group.  J Clin Oncol. 2003;  21 ((22)) 4083-4091
  • 16 Schneider DT, Zahn S, Sievers S. et al . genetic analysis of central nervous system germ cell tumors with comparative genomic hybridization.  Mod Pathol. 2006;  19 ((6)) 864-873
  • 17 Sonneveld DJ. et al . Mature teratoma identified after postchemotherapy surgery in patients with disseminated nonseminomatous testicular germ cell tumors: a plea for an aggressive surgical approach.  Cancer. 1998;  82 ((7)) 1343-1351
  • 18 Spiess PE, Kassouf W, Brown GA. et al . Surgical management of growing teratoma. The MD Anderson cancer center experience.  J Urol. 2007;  177 ((4)) 1440-1334
  • 19 Rick O. et al . Activity of thalidomide in patients with platinum refractors germ cell tumors.  Eur J Cancer. 2006;  42 ((12)) 1775-1779
  • 20 van Echten J. et al . Cytogenetics of primary testicular nonseminoma, residual mature teratoma, and growing teratoma lesion in individual patients.  Cancer Genet Cytogenet. 1997;  96 ((1)) 1-6

Correspondence

Dr. Gabriele Calaminus

University Münster

Pediatric Hematology and Oncology

Albert-Schweitzerstraße 33

48129 Münster

Germany

Phone: 0251/835 80 60

Fax: 0251/8358 75 74

Email: gabriele.calaminus@ukmuenster.de

    >