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CC BY 4.0 · Rev Bras Ortop (Sao Paulo) 2025; 60(02): s00451809526
DOI: 10.1055/s-0045-1809526
Artigo Original

Função pulmonar em longo prazo após fusão espinhal anteroposterior combinada para escoliose em neurofibromatose tipo 1 e síndrome de Marfan com acompanhamento médio de 13 anos

Long-Term Pulmonary Function after Combined Anteroposterior Spinal Fusion for Scoliosis in Neurofibromatosis Type 1 and Marfan Syndrome at a Mean Follow-Up of 13 Years
José Alberto Alves Oliveira 
1   Faculdade de Medicina, Universidade Federal do Rio de Janeiro, Rio de Janeiro, RJ, Brasil
2   Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad, Rio de Janeiro, RJ, Brasil
,
Rogério dos Reis Visconti 
2   Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad, Rio de Janeiro, RJ, Brasil
,
Gustavo Borges Laurindo de Azevedo 
2   Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad, Rio de Janeiro, RJ, Brasil
,
Alderico Girão Campos de Barros 
2   Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad, Rio de Janeiro, RJ, Brasil
,
Luis E. Carelli 
2   Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad, Rio de Janeiro, RJ, Brasil
,
José Roberto Lapa e Silva 
1   Faculdade de Medicina, Universidade Federal do Rio de Janeiro, Rio de Janeiro, RJ, Brasil
› Author Affiliations
Suporte Financeiro Os autores declaram que não receberam suporte financeiro de agências do setores público, privado ou sem fins lucrativos para a realização deste estudo.
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Resumo

Objetivo

Comparar o efeito da fusão espinhal combinada (anteroposterior) na função pulmonar em pacientes com escoliose secundária à síndrome de Marfan ou à neurofibromatose tipo 1 (NF1) no acompanhamento em longo prazo (> 10 anos).

Métodos

Estudo retrospectivo comparativo com nove pacientes, operados entre março de 1997 a dezembro de 2009. Os pacientes foram divididos em grupos com síndrome de Marfan ou NF1. As medidas de desfecho incluíram sexo, idade (ao diagnóstico e à cirurgia), altura corrigida pela envergadura, índice de massa corporal (IMC), duração da cirurgia (minutos), perda sanguínea estimada (mL), último acompanhamento (anos), complicações pulmonares e relacionadas aos implantes, ângulo de Cobb pré e pós-operatório da curva torácica principal e da cifose torácica (T5 a T12), número de níveis instrumentados, valores absolutos e percentuais previstos de capacidade vital forçada (forced vital capacity, FVC, em inglês) e volume expiratório forçado em um segundo (forced expiratory volume in 1 second, FEV1, em inglês). Os dados foram processados no programa IBM SPSS Statistics for Windows (IBM Corp.), versão 20.0, e as comparações de médias empregaram o teste t de Student e a análise de variância (analysis of variance, ANOVA, em inglês), ou os testes de Mann-Whitney e Kruskal-Wallis/Dunn com valor de p de 0,05.

Resultados

Não houve diferença nos valores percentuais e absolutos previstos da função pulmonar, ou seja, FVC e FEV1, e no ângulo de Cobb da curva torácica principal entre os grupos nos períodos pré e pós-operatório (p > 0,05). Entretanto, houve redução significativa do ângulo de Cobb da curva torácica principal no grupo com síndrome de Marfan (74→46°; p < 0,05).

Conclusão

Não houve piora da função pulmonar nos pacientes submetidos à abordagem combinada após um acompanhamento de mais de 10 anos. Além disso, não houve diferenças significativas nos valores pós-operatórios dos testes de função pulmonar entre os grupos.

Nível de evidência IV; série de casos.

Abstract

Objective

To compare the effect of combined spinal fusion (anteroposterior) on pulmonary function in patients with scoliosis secondary to Marfan syndrome versus neurofibromatosis type 1 (NF1) at long-term follow-up (> 10 years).

Methods

Retrospective comparative study with nine patients, operated from March 1997 to December 2009, groups: Marfan syndrome versus NF1. Outcome measures were sex; age (at diagnosis and surgery); corrected height by wingspan; body mass index (BMI); duration of surgery (minutes); estimated blood loss (mL); last follow-up (years); pulmonary and implants related complications; pre- and postoperative Cobb angle of main thoracic curve and of thoracic kyphosis (T5 to T12); number of instrumented levels; absolute and percentage predicted values of forced vital capacity (FVC) and forced expiratory volume in 1 second (FEV1). The data was processed in the IBM SPSS Statistics for Windows software (IBM Corp.), version 20.0, and the comparisons of means used the Student's t-test and analysis of variance (ANOVA), or the Mann-Whitney and Kruskal-Wallis/Dunn tests, with a p-value of 0.05.

Results

There was no difference in the absolute and predicted percentage values of pulmonary function, FVC and FEV1, and Cobb of the main thoracic curve between the groups, pre- and postoperatively (p > 0.05). However, there was a significant reduction in the Cobb of the main thoracic curve in the Marfan syndrome group (74→46°, p < 0.05).

Conclusion

There was no worsening of pulmonary function in patients who underwent the combined approach after a follow-up of more than 10 years, and there were no significant differences in the postoperative values of the pulmonary function test between the groups.

Level of evidence IV; case series.

Palavras-chave

escoliose - função pulmonar - fusão espinal - neurofibromatose tipo 1 - síndrome de Marfan

Keywords

Marfan syndrome - neurofibromatosis type 1 - pulmonary function - scoliosis - spinal fusion

Contribuições dos Autores

Cada autor contribuiu individual e significativamente para o desenvolvimento deste artigo. JAAO, RRV e AGCB: concepção e delineamento experimental, análise e/ou interpretação de dados e redação – revisão & edição; GBLA, LEC e JRLS: concepção e delineamento experimental e redação – revisão & edição.


Aprovação Ética

Este estudo retrospectivo de revisão de prontuários envolvendo participantes humanos foi realizado de acordo com os padrões éticos dos comitês de pesquisa institucional e nacional e a Declaração de Helsinque de 1964 e suas emendas posteriores ou padrões éticos comparáveis. O Comitê de Pesquisa em Seres Humanos da Universidade Federal do Rio de Janeiro e do Instituto Nacional de Ortopedia e Traumatologia Jamil Haddad aprovaram este estudo com os respectivos números de protocolo CAAE 06671719.9.0000.5257 e CAAE 06671719.9.3001.5273.


Estudo desenvolvido na Faculdade de Medicina, Universidade Federal do Rio de Janeiro, e no Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad, Rio de Janeiro, Brasil.




Publication History

Received: 01 February 2025

Accepted: 07 March 2025

Article published online:
06 July 2025

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Bibliographical Record
José Alberto Alves Oliveira, Rogério dos Reis Visconti, Gustavo Borges Laurindo de Azevedo, Alderico Girão Campos de Barros, Luis E. Carelli, José Roberto Lapa e Silva. Função pulmonar em longo prazo após fusão espinhal anteroposterior combinada para escoliose em neurofibromatose tipo 1 e síndrome de Marfan com acompanhamento médio de 13 anos. Rev Bras Ortop (Sao Paulo) 2025; 60: s00451809526.
DOI: 10.1055/s-0045-1809526